Wij presenteren casuïstiek van drie patiënten met een urosymfyseale fistel (USF), een zeldzame complicatie na behandeling van het prostaatcarcinoom. Een USF ontstaat meestal als gevolg van een chirurgische behandeling van een prostaatcarcinoom in combinatie met aanvullende radiotherapie en/of postoperatieve endoscopische interventies. Recidiverende urineweginfecties, (chronische) pubische of perineale pijn tijdens mobilisatie en/of tekenen van osteomyelitis kunnen duiden op de aanwezigheid van een USF. Diagnostiek vindt plaats op basis van een urethrocystoscopie en een MRI-scan van het bekken. Met deze casus laten wij zien dat bij falen van conservatieve therapie patiënten succesvol behandeld kunnen worden middels een chirurgische resectie van het fistelkanaal, het aanleggen van een urinedeviatie en lokale en systemische behandeling van de osteomyelitis.
Introductie
Een urosymfyseale fistel (USF) is een zeldzame complicatie na de behandeling van prostaatcarcinoom, die kan leiden tot forse morbiditeit door terugkerende urineweginfecties, (chronische) pelviene of perineale pijnklachten en/of osteomyelitis. Het tijdig herkennen van de symptomen en het diagnosticeren van de fistel kan leiden tot een curatieve behandeling. In deze serie tonen wij het klinische beloop en de resultaten van de chirurgische behandeling bij drie patiënten met een USF.
Caseserie
Casus 1
Een 69-jarige man werd verwezen naar ons ziekenhuis in verband met perineale pijnklachten tijdens mobilisatie, brandende urethrale sensaties, recidiverende urineweginfecties en urine-incontinentie. Acht jaar geleden onderging hij een laparoscopische radicale prostatectomie in verband met een pT3N0(R1), Gleason 3 + 4 = 7 prostaatcarcinoom, gevolgd door adjuvante radiotherapie van de prostaatloge. Daarna onderging hij meerdere endoscopische interventies vanwege recidiverende stricturen van de vesico-urethrale anastomose met tussentijds milde incontinentie van urine. Cystoscopie en een MRI bevestigden een USF ter hoogte van de blaashals, met tekenen van osteomyelitis (fig. 1). Een conservatieve behandeling middels antibiotica en langdurige drainage van de blaas middels een transurethrale katheter waren niet succesvol. In tegendeel, de klachten namen zelfs toe; hij kreeg nog heviger perineale pijnklachten in zittende houding en mobilisatie was nauwelijks meer mogelijk. Er werd nog een MRI-scan gemaakt, waarop te zien was dat het fistelkanaal zich nu uitstrekte tot in de musculi pectineus en obturatorius. Uiteindelijk, 10 maanden na de initiële verwijzing, werd een cystectomie met een urinedeviatie volgens Bricker verricht. In samenwerking met de orthopedisch chirurg werd het fistelkanaal verwijderd tijdens dezelfde operatie. Postoperatief werd de patiënt gedurende zes weken behandeld voor een osteomyelitis van het os pubis (waarvan twee weken intraveneus). Het postoperatieve herstel verliep ongecompliceerd en de patiënt werd op dag 14 postoperatief ontslagen. Milde peniele pijnklachten en transurethrale afscheiding namen af met de tijd, maar op de MRI die werd gemaakt vanwege recidiverende pelviene pijnklachten was een chronische osteomyelitis te zien. Hiervoor werd de patiënt behandeld met langdurige antibiotica, met goed effect op de pijnklachten.
Figuur 1
a Fistelkanaal naar de symfyse tijdens cystoscopie. b Fistelkanaal van de prostaatregio naar de symfyse op midsagittale MRI-beelden. c Hyperintensiteit van de symfyse verdacht voor oedeem ten gevolge van osteomyelitis op de coronale spectral attenuated inversion recovery (T2-SPAIR) gewogen MRI-beelden. d Expansie van het fistelkanaal in de musculus pectineus en de linker musculus obturatorius op de transversale T2-gewogen MRI-beelden
×
Casus 2
Een 69-jarige man onderging een transurethrale resectie van de prostaat in verband met obstructieve mictieklachten als gevolg van een lokaal uitgebreid en gemetastaseerd prostaatcarcinoom (cT4N0M1b, Gleason 4 + 5 = 9). Postoperatief kreeg hij pijnklachten in de rechterlies en toonde een FDG-PET CT-scan een abces in de prostaatloge en de rechter musculus obturatorius externus. Een langdurige behandeling met antibiotica en drainage van de blaas middels een transurethrale katheter was niet succesvol. Vijf maanden na de primaire chirurgie werd hij verwezen naar ons ziekenhuis in verband met persisterende pelviene pijnklachten gedurende mobilisatie, urineverlies en hematurie. Lichamelijk onderzoek toonde pijnklachten bij palpatie over de linker ramus superior en de symfyse. Urethrocystoscopie toonde een fistelkanaal vanuit de urethra dat te vervolgen was tot in de symfyse. De MRI-scan bevestigde deze fistel met persisterende abcedatie in de prostaatloge. Bovendien was er op de T2-gewogen beelden sprake van hyperintensiteit van de symfyse, het os pubis en de omliggende spieren te zien, hetgeen suggestief was voor een osteomyelitis (fig. 2). Ondanks antibiotica en drainage van de blaas middels een transurethrale katheter gedurende drie maanden, namen de klachten enkel toe. Acht maanden na de eerste transurethrale resectie van de prostaat werden een cystoprostatectomie met klierdissectie verricht en een urinedeviatie volgens Bricker. Tevens werd het fistelkanaal geëxcideerd door de orthopedisch chirurg. Het postoperatieve herstel verliep wederom ongecompliceerd en de patiënt werd ontslagen op dag 7 postoperatief. Drie maanden na de operatie was de patiënt vrij van klachten.
Figuur 2
a Hyperintensiteit van de symfyse, het os pubis en de omringende spieren ten gevolge van oedeem passend bij osteomyelitis op de transversale T2-SPAIR gewogen MRI-beelden. b Fistelkanaal van de prostaat naar de symfyse
×
Casus 3
Een 62-jarige man was verwezen naar ons ziekenhuis in verband met extreme pijnklachten bij mobilisatie. Eerder onderging hij een radicale prostatectomie met klierdissectie vanwege prostaatcarcinoom (pT3bN1Mx (R1), Gleason 4 + 5 = 9). In verband met een biochemisch recidief acht maanden na de operatie, werd hij behandeld met antiandrogenen en radiotherapie op de prostaatloge. Bij presentatie in onze kliniek, vijf maanden na de bestraling, was palpatie van urethra en perineum extreem pijnlijk. Cystoscopie was te pijnlijk en een MRI-scan toonde vervolgens een USF met een hyperintens signaal van de symfyse passende bij een osteomyelitis. In verband met de extreme pijnklachten en de eerdere ervaringen met patiënten uit de voorgaande casuïstiek werd bij deze patiënt direct een cystectomie met urinedeviatie volgens Bricker verricht. Tevens werd het fistelkanaal geëxcideerd door de orthopedisch chirurg en werd er bilateraal van de symfyse een botluik in het os pubis gemaakt (fig. 3). Op basis van een eerdere urinekweek werden hierin gentamycinekralen achtergelaten. Ook ontving hij aanvullend zes weken antibiotica, waarvan twee weken intraveneus. Ook nu verliep het postoperatieve herstel ongecompliceerd en de patiënt werd ontslagen op dag 11 postoperatief. Een maand na de operatie was patiënt volledig hersteld en vrij van pijnklachten.
Figuur 3
Peroperatieve foto van bekken en os pubis na het verrichten van een cystectomie en een bilaterale corticale pubectomie van het os pubis
×
Discussie
De exacte etiologie van fistelvorming is niet bekend, maar een gestoorde wondgenezing na een chirurgische behandeling speelt een belangrijke rol [1, 2]. Patiënten met een USF hebben vrijwel allemaal een voorgeschiedenis van een chirurgische behandeling van de prostaat gevolgd door radiotherapie en/of (meerdere) endoscopische interventies [3‐10].
Patiënten met een USF kunnen zich presenteren met recidiverende urineweginfecties, urine-incontinentie, transurethrale afscheiding en klachten die passen bij een osteomyelitis van de symfyse [3‐11]. Een bacteriële of fungale osteomyelitis van de symfyse kan gepaard gaan met episoden van koorts en lokale pijnklachten. De pijn kan uitstralen naar suprapubisch, perineaal, inguïnaal en genitaal en neemt toe bij mobilisatie. Inflammatieparameters zijn in de regel verhoogd en positieve botkweken zijn bewijzend [12, 13]. Uit de literatuur blijkt dat er na een endoscopische interventie 10 maanden kunnen verstrijken tussen de eerste symptomen van een USF en het stellen van de juiste diagnose (mediaan, interkwartielrange (IQR) 3,5–19,5) [10]. Het niet bekend zijn met deze ziekte-entiteit en de veronderstelde lage incidentie kan dus leiden tot een significante vertraging in diagnose en adequate behandeling.
Er zijn geen richtlijnen voor de evaluatie van een USF. Op basis van onze ervaring en de literatuur raden wij aan om een lichamelijk onderzoek van het bekken en de genitaliën te verrichten, de inflammatieparameters (CRP, leukocyten) te bepalen, en een urinekweek, een cystoscopie en een MRI-scan te verrichten. De MRI-scan kan gedetailleerde informatie geven over het verloop van het fistelkanaal, de integriteit van de botstructuren en mogelijke betrokkenheid van de omliggende weke delen. In vergelijking met een CT-scan, heeft de MRI-scan een betere sensitiviteit en specificiteit voor het analyseren van een osteomyelitis. Op T2-gewogen MRI-opnamen kunnen botdestructie, hyperintensiteit van het bot en/of de weke delen te zien zijn (fig. 1 en 2; [8, 14]). Echter, door de hoge sensitiviteit voor de detectie van osteomyelitis kan MRI, de huidige gouden standaard voor de detectie van osteomyelitis, een overschatting geven voor de ernst van de infectie. Radionuclide beeldvorming kan een alternatief zijn voor een betere inschatting van de ernst van de osteomyelitis [15].
Multidisciplinaire benadering (uroloog, microbioloog en orthopedisch chirurg) verdient de voorkeur. De aanwezigheid van een osteomyelitis is bij USF namelijk eerder regel dan uitzondering; in 70–85 % van de gevallen tonen de peroperatieve botkweken een actieve infectie aan [5, 10]. Bovendien kan een breed scala aan bacteriën met een wisselend resistentiepatroon gevonden worden [7], en is de optimale behandeling van een osteomyelitis nog steeds niet bekend [12].
Ook is nog niet bekend hoe vaak een conservatieve aanpak bestaande uit langdurige antibiotica en katheterisatie succesvol is. In onze caseserie was deze aanpak, ondanks een lange periode van drainage en verscheidene antibiotica, bij geen van de drie patiënten succesvol. Ook in de beschikbare literatuur was de behandeling overwegend chirurgisch (tab. 1; [3‐10]).
Tabel 1
Samenvatting van chirurgische behandelingen van urosymfyseale fistels
cystectomie, debridement of resectie van os pubis en wekedelen-interpositie
mediane pijnscore ≥ 4: geen
recidiefpercentage niet gerapporteerd
15,6 % CD ≥ 3 (periode onbekend)
Chirurgische behandeling kan onderverdeeld worden in het verrichten van (urethrale) reconstructieve chirurgie of een cystectomie met urinedeviatie. Reconstructieve chirurgie kan worden verricht bij goed geïnformeerde patiënten met kleine fisteldefecten, minimale botaandoeningen en een normale blaasfunctie [3]. Indien reconstructie niet mogelijk is, wordt veelal een cystectomie met urinedeviatie volgens Bricker verricht (tab. 1). Een eventuele osteomyelitis werd bij veel patiënten bij voorbaat behandeld middels een (laser)debridement van de symfyse en het afnemen van peroperatieve botculturen. De gepubliceerde resultaten en onze ervaringen uit de praktijk zijn veelbelovend. Vrijwel alle patiënten waren postoperatief verlost van de pijnklachten en er waren slechts enkele patiënten met een recidief-USF.
Slechts in drie studies werden expliciet postoperatieve complicaties gevonden. Grote postoperatieve complicaties (Clavien-Dindo graad ≥ 3) traden op bij 11–32 % van de patiënten [5, 9, 10]. De postoperatieve opnameduur na een cystectomie vanwege USF met osteomyelitis van de symfyse varieerde in onze serie van 7 tot 14 dagen. Na ontslag kunnen patiënten binnen één tot drie maanden hun basisactiviteiten hervatten en nam het gebruik van opiaten significant af bij het resoluut verdwijnen van de pijnklachten [5, 9, 10, 16].
Conclusie
De casuïstiek van deze drie patiënten toont dat het tijdig herkennen, diagnosticeren en behandelen van een USF een uitdaging is. Na chirurgie vanwege prostaatkanker die wordt gevolgd door radiotherapie en/of endoscopische interventies met recidiverende urineweginfecties en/of (ernstige) pelviene pijnklachten, moet er een hoge verdenking zijn op een USF met de aanwezigheid van een osteomyelitis van de symfyse. Een USF kan goed gediagnosticeerd worden met een cystoscopie en MRI-scan. Als conservatieve therapieën falen, kunnen patiënten succesvol behandeld worden middels een chirurgische resectie van het fistelkanaal, het aanleggen van een urinedeviatie en een lokale en systemische behandeling van de osteomyelitis.
Open Access This article is distributed under the terms of the Creative Commons Attribution 4.0 International License (http://creativecommons.org/licenses/by/4.0/), which permits unrestricted use, distribution, and reproduction in any medium, provided you give appropriate credit to the original author(s) and the source, provide a link to the Creative Commons license, and indicate if changes were made.
Het Tijdschrift voor Urologie is het enige peer-reviewed Nederlandstalige tijdschrift in het vakgebied. Het verschijnt 8 keer per jaar en bevat naast wetenschappelijke artikelen ook case-reports en de abstracts van de voor- en najaarsvergaderingen van de NVU.
