Inleiding
Persoonlijkheidsstoornissen (PS) behoren tot de meest invaliderende stoornissen in de psychopathologie. Deze stoornissen zijn geassocieerd met uiteenlopende negatieve gevolgen op korte en lange termijn, zoals emotionele en gedragsproblemen, problemen in het interpersoonlijk functioneren, lage kwaliteit van leven en werkgerelateerde problemen. Door het frequente gebruik van somatische en geestelijke gezondheidszorg en het hoge ziekteverzuim zijn de maatschappelijke kosten aanzienlijk. De prevalentie van persoonlijkheidsstoornissen is hoog, fluctuerend van 4–15 % in de algemene bevolking en 35–90 % in de psychiatrische bevolking (Paris
2010; Zimmerman et al.
2005).
De behoefte aan evidence-based behandelprogramma’s voor persoonlijkheidsstoornissen is groot. Wetenschappelijk onderzoek naar de effectiviteit van behandeling voor persoonlijkheidsstoornissen is de laatste jaren sterk toegenomen, maar het aantal studies dat zich focust op andere dan de borderlinepersoonlijkheidsstoornis is beperkt. Bovendien werden experimentele behandelingen tot nu toe zelden vergeleken met de gebruikelijke behandeling, was de follow-upperiode van studies vaak te kort om echte persoonlijkheidsverandering te kunnen waarnemen en werden zelden kosteneffectiviteitsdata meegenomen bij de evaluatie van experimentele therapievormen.
In deze studie werd schematherapie (ST), een experimentele vorm van psychotherapie, vergeleken met gebruikelijke behandeling (‘treatment as usual’ ofwel TAU) bij een aantal tot dusver weinig bestudeerde persoonlijkheidsstoornissen, namelijk cluster C (ontwijkende, afhankelijke, obsessieve-compulsieve PS), paranoïde, theatrale en narcistische PS. Om te bestuderen in welke mate mogelijke dominantie van schematherapie enkel het gevolg zou zijn van een gespecialiseerde en veelbelovende nieuwe therapievorm, werd ook een andere gespecialiseerde vorm van psychotherapie met TAU vergeleken: clarificatiegeoriënteerde psychotherapie (COP; Sachse
2001).
Naast een klinische studie omvatte deze studie een economische evaluatie, waarbij de kosten van ST en COP vergeleken werden met de kosten van TAU. Gebaseerd op voorgaand onderzoek bij borderline-PS (Giesen-Bloo et al.
2006; Van Asselt et al.
2008) was de hypothese dat ST de meeste klinische verbetering zou laten zien en dominant zou zijn in termen van kosteneffectiviteit.
Methode
Populatie
In een van twaalf deelnemende gezondheidszorginstellingen verspreid over Nederland werden 323 deelnemers geworven. Cliënten met één of meer diagnosen van cluster-C-, paranoïde, theatrale en/of narcistische PS kwamen in aanmerking voor deelname. Cliënten moesten 18–65 jaar oud zijn en geen problemen hebben met de Nederlandse taal. Exclusiecriteria waren
a borderline-, antisociale, schizoïde of schizotypische PS,
b lifetime-aanwezigheid van psychose of bipolaire stoornis,
c onmiddellijk suïciderisico,
d middelenmisbruik waarvoor detoxificatie nodig was, en
e IQ-score < 80. Persoonlijkheidsstoornissen en as-I-pathologie werden gediagnosticeerd aan de hand van een gestructureerd klinisch interview voor DSM-IV as-I- en as-II-stoornissen (SCID; First et al.
1994,
1997).
Design en procedure
In deze multicenter gerandomiseerde gecontroleerde trial (RCT) werd ST vergeleken met TAU in alle deelnemende centra. In drie van de twaalf centra werd COP toegevoegd als extra vergelijking. Geschikte kandidaten ondertekenden een toestemmingsformulier en ondergingen vervolgens een uitgebreide baseline-meting. Daarna werden ze door loting toegewezen aan ST of TAU in negen centra, en aan ST, TAU of COP in drie centra (ST n = 147; TAU n = 135; COP n = 41).
Na het begin van de behandeling volgden zesmaandelijks metingen gedurende de eerste twee jaar en een follow-upmeting drie jaar na de start van therapie. Alle metingen werden uitgevoerd door onafhankelijke onderzoeksassistenten in de lokale instellingen, uitgezonderd de SCID-I- en SCID-II-interviews die uitgevoerd werden door getrainde clinici tijdens de inclusieperiode en door getrainde onafhankelijke interviewers tijdens de follow-upperiode. Een meting omvatte een vragenlijstbatterij (afgenomen via de computer), een kosteninterview en een computertaak. Bij dreigende drop-out uit het onderzoek – doordat de cliënt niet naar de instelling wilde komen om vragenlijsten in te vullen – konden de vragenlijsten thuis ingevuld worden.
ST werd aangeboden in een gestandaardiseerd vijftig-sessiesprotocol, gespreid over twee jaar (veertig wekelijkse
sessies in het eerste jaar en tien boostersessies in het tweede jaar). Schemamodi stonden centraal in dit ST-protocol;
het reduceren van maladaptieve modi en het versterken van de gezonde-volwassenemodus was het doel van de therapie
(Arntz
2012). De specifieke inhoud van TAU werd gekozen door de intakestaf
van de lokale instelling, zijnde elke zorg die de cliënt gekregen zou hebben als de studie niet zou hebben
plaatsgevonden (behalve ST/COP). Over het algemeen volgde TAU de multidisciplinaire richtlijn voor
persoonlijkheidsstoornissen in Nederland (Landelijke Stuurgroep Richtlijnontwikkeling in de GGZ
2008). COP is een vorm van cliëntgerichte psychotherapie, aangepast voor de behandeling van persoonlijkheidsproblematiek (Sachse
2001). In deze studie werd COP wekelijks aangeboden, zonder opgelegde eindtermijn.
De ST- en COP-condities vertoonden binnen deze studie een aantal gelijkenissen: therapeuten uit beide condities kregen intensieve experttraining bij aanvang van het onderzoek en waren verplicht jaarlijkse landelijke supervisie te volgen en wekelijkse intervisie in de lokale instelling. Beide condities gaven tijdens het eerste jaar wekelijkse therapiesessies. Extra psychologische behandeling gericht op persoonlijkheidsstoornissen was niet toegestaan. Psychofarmacologische behandeling was alleen toegestaan onder klinische indicatie van een onafhankelijke psychiater.
Nadat een gezondheidsinstelling afzag van verdere deelname aan de studie voordat cliënten gerekruteerd konden worden, werden twee extra centra toegevoegd, om voldoende cliënten te kunnen includeren. Binnen ST werd daarom een tweede ronde intensieve experttraining georganiseerd (ook voor enkele therapeuten uit reeds deelnemende centra). Dit creëerde twee verschillende ‘therapiecohorten’. Deze cohorten vertoonden enkele opvallende verschillen in trainingsmethode: de training in cohort 1 bestond voornamelijk uit lezingen en videodemonstraties, voor een zeer grote groep therapeuten die niet in de eigen moedertaal getraind werd. Cohort 2 omvatte gestructureerde training voor een kleinere groep therapeuten getraind in de eigen moedertaal, met een focus op live demonstraties en veel zelf oefenen door middel van rollenspel.
Uitkomstmaten
Primaire uitkomstmaat was herstel van PS-diagnose bij follow-up (na 36 maanden), vastgesteld aan de hand van de SCID II (First et al.
1994). Wanneer cliënten niet voldeden aan het minimale aantal criteria dat nodig was voor een van de zes persoonlijkheidsstoornissen die bestudeerd werden, werden ze beschouwd als hersteld. Secundaire uitkomstmaten waren onder meer drop-out, persoonlijkheidstrekken (ADP-IV; Schotte en De Doncke
1996), depressie en angststoornissen (SCID I; First et al.
1997), algemene psychopathologie (SCL-90; Derogatis et al.
1976), algemeen en sociaal functioneren (GAF & SOFAS; Hilsenroth et al.
2000), zelf-ideaaldiscrepantie (MSGO; Miskimins et al.
1971) en kwaliteit van leven (WhoQOL; WhoQol Group
1998; EuroQoL; EuroQol Group
1990).
De economische evaluatie werd uitgevoerd vanuit maatschappelijk perspectief, waarbij alle kosten werden meegenomen. Kosten werden gemeten aan de hand van een kosteninterview bij elk meetmoment en door onderzoek van cliëntdossiers. Zowel kosteneffectiviteit (cost effectiveness analysis ofwel CEA) als kostenutiliteit (cost utility analysis ofwel CUA) werd onderzocht. Bij de kosteneffectiviteitsanalyse werden effecten uitgedrukt in termen van klinische outcome (herstel van diagnose), terwijl effecten bij de kostenutiliteitsanalyse werden uitgedrukt in het totaal aantal quality adjusted life years (QALY) dat tijdens de duur van de studie verzameld kon worden.
Resultaten
Klinische studie
Bij follow-up na 36 maanden waren er meer cliënten vrij van een PS-diagnose bij ST (81 %) dan bij TAU (52 %) en COP (60 %). Het aantal herstelde cliënten in TAU en COP is vergelijkbaar. Deze effecten werden gerepliceerd in verschillende sensitiviteitsanalyses (o. a. wanneer een strenger criterium gebruikt werd om herstel te definiëren). Het percentage cliënten dat drop-out werd van geïndiceerde behandeling was significant hoger bij TAU dan bij ST en COP. Bij de follow-up was het aantal cliënten dat nog steeds een behandeling kreeg significant lager bij ST dan bij TAU en COP.
Met betrekking tot de meeste secundaire uitkomstmaten wees een significant tijdseffect op graduele verbetering van klachten tijdens therapie bij zowel ST, COP als TAU. Elke conditie vertoonde een gelijk vermogen om pathologische persoonlijkheidstrekken, algemene psychopathologische klachten en de zelf-ideaaldiscrepantie te verlagen en de kwaliteit van leven (alle zelfrapportagematen) te verbeteren. Uit de door externe interviewers vastgelegde secundaire maten (observer-rated measures) bleek dat ST het beter deed met betrekking tot scores voor globaal en sociaal functioneren en wat betreft herstel van mogelijk aanwezige stemmingsklachten.
Zoals gezegd, vond de training van ST-therapeuten plaats in twee therapiecohorten met belangrijke verschillen in trainingsmethode. We vonden het belangrijk te controleren voor mogelijke trainingseffecten op de uiteindelijke uitkomsten, en om na te gaan in welke mate de trainingsmethode de resultaten beïnvloedde. Therapeuten die op een meer experiëntiële manier getraind waren (cohort 2) bleken het beter te doen, met een hoger percentage herstelde cliënten, minder drop-out, beter globaal functioneren en sterkere reductie in zelf-ideaaldiscrepantie van hun cliënten.
Voor gedetailleerde resultaten zie Bamelis et al. (
2014).
Economische evaluatie
Bij elk van de drie behandelgroepen werd een graduele vermindering van kosten waargenomen gedurende de studie. COP toonde de hoogste gemiddelde kosten over drie jaar (30.010 euro) vs. ST (23.813 euro) en TAU (26.306 euro); deze verschillen waren echter niet significant. In elke behandelgroep vormden kosten bij de geestelijke gezondheidszorg minstens 65 % van de totale gezondheidszorgkosten. Ook waren er hoge kosten verbonden aan werkverzuim.
ST toonde de grootste waarschijnlijkheid om de meest kosteneffectieve behandelstrategie te zijn, aangezien ST effectiever was dan TAU en minder kostte. Als COP en TAU werden vergeleken, bleek TAU de beste optie, aangezien COP duurder was en even effectief. Analyses met betrekking tot kostenutiliteit lieten vergelijkbare uitkomsten zien, met een iets minder uitgesproken dominantie van ST. Verschillende sensitiviteitsanalyses werden uitgevoerd, om de robuustheid van deze bevindingen te checken, en wezen alle in dezelfde richting.
Voor gedetailleerde resultaten zie Bamelis et al. (
2015).
Discussie
Klinische evaluatie
In de primaire en alle sensitiviteitsanalyses toonde ST zich superieur aan TAU, met betrekking tot aantal herstelde cliënten, herstel van comorbide stemmingsstoornissen en globaal functioneren. Ook was de drop-out rate bij ST beduidend lager. Op alle andere secundaire uitkomstmaten (algemene psychopathologie, persoonlijkheidstrekken, sociaal functioneren, kwaliteit van leven, zelf-ideaaldiscrepantie en comorbide angststoornissen) werden in alle drie de behandelcondities sterke verbeteringen geboekt over de gehele periode, met grote effect sizes.
Het type training dat men kreeg als ST-therapeut beïnvloedde de resultaten: therapeuten die op een experiëntiële manier getraind waren (cohort 2), behaalden bij hun cliënten een hoger herstel, minder drop-out, beter globaal functioneren en sterkere vermindering van de zelf-ideaaldiscrepantie, in vergelijking met therapeuten die een meer theoretische training hadden ondergaan.
In de zoektocht naar werkzame elementen binnen het huidige ST-protocol kunnen enkele aspecten genoemd worden (voortkomend uit kwalitatief onderzoek bij therapeuten en cliënten uit deze studie; zie Ten Napel-Schutz et al. (
2011,
z.j.; De Klerk et al. (
z.j.). Werken met het modusmodel en experientiële technieken werd zowel door cliënten als door therapeuten als zeer waardevol ervaren, evenals het feit dat verschillende kanalen benut worden om tot structurele persoonlijkheidsverandering te komen, door het gebruik van zowel experiëntiële, gedragsmatige, cognitieve als interpersoonlijke technieken.
Een vergelijking van TAU en COP toonde gelijke effecten aan, uitgezonderd een groter vermogen van COP om cliënten in therapie te houden. In de COP-behandelconditie was er een kleinere power, door het lagere aantal cliënten dat bovendien een hogere ernst van klachten had bij baseline (hoewel niet significant). Dat COP het niet beter deed dan TAU was wat onverwacht, gezien het grote geloof in deze therapievorm. Desondanks was het integreren van COP in dit design een waardevolle keuze, aangezien het de eerste keer was dat deze therapievorm op deze manier wetenschappelijk werd onderzocht.
Resultaten met betrekking tot de klinische effectiviteit kwamen overeen met andere studies waarin de effectiviteit van schematherapie onderzocht werd. Anders waren de gevonden verschillen tussen zelfrapportage en door externe interviewers vastgelegde (observer-rated) maten. Waar de laatste dominantie van ST lieten zien, werden in de huidige studie geen groepsverschillen gevonden bij zelfrapportagematen. Verschillen tussen zelfrapportage- en observer-rated (interview)maten zouden het gevolg kunnen zijn van een betere gevoeligheid voor verandering bij (semi)gestructureerde interviewinstrumenten of van subtiele verschillen in aspecten die gemeten worden. Interviews lijken beter in het valide meten van observeerbare gedragskenmerken, terwijl zelfrapportagematen sterker zijn in het detecteren van experiëntiële symptomen.
Het feit dat zelfrapportagematen onderdeel waren van een lange testbatterij zou gezorgd kunnen hebben voor een verminderde sensitiviteit. In een klinisch interview zijn cliënten wellicht meer geneigd om sociaal wenselijk te rapporteren. Maar zelfs wanneer een dergelijke rapportage-bias in het voordeel van de experimentele behandelcondities aanwezig zou zijn in deze studie, was het opvallend dat dit enkel bij een van de twee experimentele condities was, en ook niet te zien was in de zelfrapportagematen (waar deze bias uiteraard ook de resultaten had kunnen beïnvloeden).
Men kan zich afvragen wat de echte winst van ST is, wanneer superioriteit enkel door externe interviewers wordt gedetecteerd en niet door cliënten zelf wordt genoemd. Cliënten lijken geen verminderde klachten of een beter functioneren te ervaren. Verschillen tussen zelfrapportage- en observer-rated maten worden wel vaker genoemd in PS-literatuur. Hierbij kan men zich afvragen of PS-cliënten door het egosyntone karakter van hun stoornis in staat zijn structurele verandering te erkennen. Eerder werd reeds aangetoond dat PS-cliënten symptomen onterecht lijken aan te zetten en dat ze een vervormd beeld hebben van het eigen functioneren. Bovendien blijft het belangrijk tijdelijke symptoomvermindering te onderscheiden van echte persoonlijkheidsverandering, omdat cliënten tijdens en vlak na therapie opgeklaard kunnen lijken, maar op een meer basaal niveau toch nog kwetsbaar voor terugval kunnen zijn.
Verder lijkt het belangrijk de extra effecten van behandeling af te wegen tegen het actuele natuurlijk-hersteldebat. Ondanks de aanname dat persoonlijkheidsstoornissen stabiel zijn en hun oorsprong vinden in iemands karakter, werd reeds gerapporteerd dat PS-symptomen veranderlijk zijn en zelfs vanzelf kunnen verdwijnen. Uitgaande van deze veronderstelling zou de meerwaarde van behandeling kritisch bekeken kunnen worden. We zijn ervan overtuigd dat behandeling een eventueel natuurlijk herstelproces kan versnellen. Deze studie toont aan dat behandeleffecten aanhielden bij follow-up (tot minstens een jaar na afronding van de behandeling) en dus meer effect sorteerden dan slechts een tijdelijke vermindering van symptomen.
Economische evaluatie
Hoewel er tussen de drie behandelgroepen geen significante verschillen waren wat betreft kosten over de totale duur van het onderzoek, toonde ST de grootste waarschijnlijkheid de meest kosteneffectieve behandelstrategie te zijn, aangezien ST effectiever was dan TAU en minder kostte. Deze resultaten zijn vergelijkbaar met gegevens uit eerder onderzoek, waaruit bleek dat ST een kosteneffectieve interventie was, maar ook dat de superioriteit van ST in kostenutiliteitsanalyses niet zo uitgesproken was.
Een oorzaak van dit laatste zou het vooralsnog ontbreken van een ziektespecifiek instrument voor de kwaliteit van leven bij persoonlijkheidsstoornissen kunnen zijn. In zowel het huidige als eerder onderzoek werd de EuroQol gebruikt, een generiek instrument dat vooral focust of fysieke dimensies van levenskwaliteit. Dit lijkt minder sensitief voor specifieke PS-gerelateerde klachten.
Sterkte, methodologische bedenkingen en beperkingen
Het onderzoeksdesign en protocol waren zo opgebouwd, dat de klinische realiteit in de deelnemende centra zoveel mogelijk behouden werd. Zo was er geen selectie van therapeuten, geen gedetailleerd behandelprotocol, geen pilot-behandelingsperiode voorafgaand aan het onderzoek, noch zeer intensieve centrale supervisie tijdens de trial. Door zo dicht bij de praktijk te blijven, was de generaliseerbaarheid van de resultaten groot. Andere sterkten van deze studie waren: grote sample size, multicenter design, lange onderzoeksduur (drie jaar), brede range aan uitkomstmaten, intention to treat-analyses en een intensieve treatment integrity check, met goede resultaten.
Tijdens deze langdurige studie werden we geconfronteerd met een aantal methodologische uitdagingen, vooral bij de economische studie. Door een niet-continu meetprotocol (het kosteninterview kent een recall-periode van drie maanden, terwijl cliënten slechts zesmaandelijks een kosteninterview ondergingen) en een substantiële drop-out rate was er een relatief groot aantal missende kostendata, waardoor we verplicht werden schattingen te gebruiken die de werkelijke kosten zo goed als mogelijk benaderden. Ten tweede was het niet altijd evident om PS-gerelateerde klachten en kosten effectief naar waarde te schatten, onder andere wat betreft de kosten van ziekteverzuim: in plaats van hogere kosten door het niet kunnen werken lijdt een cliënt met een obsessieve-compulsieve PS bijvoorbeeld juist onder het vele uren extra werken als gevolg van zijn PS-gerelateerde perfectionisme. Deze extra uren zijn moeilijk in termen van kosten te vertalen, en het laat geen twijfel dat onderzoek wat dit betreft nog een lange weg te gaan heeft.
Andere beperkingen van deze studie: conclusies met betrekking tot de niet-cluster-C-persoonlijkheidsstoornissen kunnen niet gemaakt worden, vanwege onvoldoende power. Cliënten in de drie behandelcondities verschilden met betrekking tot de aanwezigheid van middelenmisbruik, maar gezien de lage aantallen was het onmogelijk hiervoor statistisch te controleren. Door ST te vergelijken met de gebruikelijke behandeling was het onmogelijk te controleren voor factoren zoals frequentie van behandelsessies en totaal aantal sessies. Aangezien TAU-therapeuten geen centrale training en supervisie kregen, zouden groepsverschillen kunnen bestaan wat betreft de inzet voor de behandelingen of studie.
Anderzijds voelden ST- en COP-therapeuten zich minder ervaren; zeker over de methodieken die ze gebruikten. Het werken met twaalf gezondheidszorginstellingen zorgde voor grote verschillen wat betreft gerapporteerde drop-out, gebruik van specifieke gezondheidszorg, enzovoort. Ook zorgden de lange onderzoeksduur en de complexiteit van de cliëntenpopulatie ervoor dat individuele zorgtrajecten soms moeizaam in te passen waren in de opzet van ons onderzoek. Gelukkig konden moderne statistische technieken toegepast worden, om uit deze grote variatie toch algemene conclusies te kunnen trekken.
Klinische implicaties
De klinische en kostenevaluatie toonde aan dat ST een aanvaardbare behandeloptie bleek voor cliënten met een van de zes bestudeerde persoonlijkheidsstoornissen. Toch moet voorzichtig omgesprongen worden met de toepasbaarheid van een enkel protocol voor zes verschillende typen PS. Kwalitatieve studies bij deze cliëntenpopulatie wezen uit dat het vijftig-sessiesprotocol voor sommigen verlengd zou moeten worden, om het gewenste resultaat te kunnen behalen. Specifiek voor cliënten met een vermijdende PS lijkt de toevoeging van tools en technieken aangewezen om door het extreem vermijdende en defensieve ‘schild’ te kunnen breken, om zo tot bij de kwetsbare-kindmodus te komen. Sommige cliënten bleken extreem therapieresistent, door hun rigide karakter en motivatieproblemen. Een motivationele pretherapiemodule of een aangepaste therapievorm zou effectief kunnen zijn, wanneer screening een lage bereidheid tot verandering laatzien.
Uit de kwalitatieve studies kwamen nog meer concrete klinische implicaties naar voren. De therapeutische relatie tussen cliënt en therapeut, het theoretisch modusmodel en specifieke ST-technieken werden genoemd als werkzame ingrediënten. ST-technieken, zoals imagery en rescripting werden als bijzondere helpend ervaren, hoewel ook werd aangegeven dat dit voldoende gekaderd en voorbereid moest worden, omdat de intensiteit van de hierdoor uitgelokte emoties soms te hoog (men voelde zich overspoeld door de oefening) en soms te laag was (er was onvoldoende echte emotie nodig om tot verandering te komen). Een van de belangrijkste bevindingen van ST-therapeuten was dat de mate en manier van training in het ST-protocol extreem belangrijk was; de training zou aangepast moeten zijn aan het ervaringsniveau van therapeuten en voldoende ruimte moeten bieden voor oefenen in een veilige omgeving.
Naast de aangetoonde effectiviteit van ST, toonden ook COP en TAU significante verbeteringen aan in termen van zelfgerapporteerde klinische effectiviteit. De bevindingen uit deze studie onderstrepen dat de huidige dagelijkse praktijk in Nederland effectief is voor cliënten met een persoonlijkheidsstoornis.
Toekomstig onderzoek
Door het combineren van een klinische en economische evaluatie kon een genuanceerd beeld geschetst worden van de bruikbaarheid van schematherapie bij persoonlijkheidsstoornissen. Desondanks verdient een aantal aspecten verdere aandacht bij toekomstig onderzoek. Het zou interessant zijn te bestuderen in welke mate disfunctionele schemamodi en beliefs effectief veranderd worden tijdens therapie. Na het aantonen van de effectiviteit, zou onderzoek naar concrete verandermechanismen moeten volgen. Voorspellers van drop-out zouden verder onderzocht moeten worden, om de hoge drop-outcijfers bij zowel ST, TAU als COP te kunnen voorkomen. Het verzamelen van kostendata en de statistische methoden bij economische evaluaties zou verder verfijnd moeten worden.